Cobb角大于40°的青少年特发性脊柱侧凸患者的小脑扁桃体位置分析

Cobb角大于40°的青少年特发性脊柱侧凸患者的小脑扁桃体位置分析 Cobb角大于40?的青少年特发性脊柱侧凸 患者的小脑扁桃体位置分析 ? 96?2007年2月第27卷第2期ChinJOrthop,February2007,Vo1.27,No.2 Cobb角大于4O.的青少年特发性脊柱 侧凸患者的小脑扁桃体位置分析 孙旭邱勇朱泽章 ? 临床论着? 【摘要】目的探讨小脑扁桃体位置在I临床诊治大弯度青少年特发性脊柱侧凸(adolescentidio— pathicscoliosis,AIS)中的意义.方法AIS患者203例,男27例,女176例;年龄平均(14.6+1.6)岁; Cobb角平均55.3.+16.6..对照组86例,男,女各43例,年龄平均(15.7+1.8)岁,均未患有大脑,中脑,小 脑,脊髓病变及脊柱侧凸,后凸和脊柱发育异常等.在MRI图像上测量AIS患者和对照组青少年的小脑 扁桃体位置,分析二组之间的差异,以及年龄和性别对小脑扁桃体位置的影响.在AIS组内分析不同侧 凸角度和侧凸类型患者的小脑扁桃体位置的差异.结果AIS患者的小脑扁桃体平均位置明显低于对 照组(分别为枕骨大孔上0.9mm和2.9mm).AIS患者中小脑扁桃体异位的发生率(34.5%)明显高于正 常对照组(5.8%).年龄,性别和Cobb角对小脑扁桃体位置均无显着的影响.在不同的侧凸类型中,双胸 弯AIS患者小脑扁桃体异位的发生率(62.5%)最高.腰部侧凸的患者中小脑扁桃体异位发生率显着低 于胸和胸腰部侧凸的患者.结论大弯度AIS患者的小脑扁桃体位置明显低于正常 对照组,小脑扁桃 体异位的发生率明显高于正常对照组.小脑扁桃体异位低于枕骨大孔2mm为异常, 而在中国大陆此比 例极低.AIS患者小脑扁桃体异位的发生可能与侧凸类型存在一定的关联. 【关键词】脊柱侧凸;扁桃体;磁共振成像;青少年 【证据等级1治疗性研究,?级 Variationsofthepositionofthecerebellartonsilinadolescentidiopathic~oliosiswithaCobbangle above40degreesSUNXu,QIUYong,ZHUZe-zhang.SpineSurgery,theAffiliatedDrumTowerHospital ofNanjingUniversityMedicalSchool,Nanjing210008,China 【Abstract】 ObjectiveToexploretheroleofthecerebellartonsilpositioninthediagnosisandtreat— mentforAIS.Methods203AISpatientswithaCobbanglegreaterthan40.oncoronalplanewerein— cluded.Therewere27boysand176girls,withameanageof(14.6? 1.6)yearandameanCobbangleof 55.3.+16.6..Eishty— sixage-matchedhealthyadolescents,consistedof43boysand43girls,wererecruited toserveascontrols,afterexclusionofthediseasesordisordeminbrain,brainstem.cerebellaandspinal cord,aswellasspinedeformitiessuchasscoliosis,kyphosisandspinaldysplasia.SagittalMRIofhindbrain wasperformedonbothofAISpatientsandhealthycontrols.Thepositionofthecerebellartonsilwasdefined astonsilarectopiawhenitlocatedbelowthelineconnectingthebasionandopisthion(BOline).ResultsIn AISpatientsandhealthycontrols.themeanpositionofthecerebellartonsilwas0.9and2.9mmabovethe BOline.respectively.TheincidenceoftonsillarectopiainAISwasfoundtobesignificantlyhigherthan healthyadolescentsfratio34.5%versus5.8%1.Nosignificantcorrelationswerefoundbetweenthepositionof thecerebellartonsilwithageorsexinAISandcontrolsubiects.Itwasshownthepositionofthecerebellar tonsilwasnotsignificantlydeferentamongAISpatientswithdeferentcurveseve~ty.However.itwasnoted thattherewasahighestincidence(62.5%)oftonsillarectopiainatypicalscolioticcaseswithadoubletho. raciccurve.Additionally.asignificanthigherincidenceoftonsillarectopiawasfoundinpatientswiththo. racicortlloracolumbarcurveswhencomparedtothosewithlumbarcurves.ConclusionTherewasarela- tivelylowerpositionofthecerebellartonsiltogetherwithasignificanthigherincidenceoftonsilectopiain AISpatients.Tonsillarectopiaabove2mminAISpatientsshouldberegardedasabnorma1.Alowerposition ofthecerebellartonsilisassociatedwiththecurvepatternofAIS.whichmightcontributetobetterunder- standingtheetiopathogenesisandclinicalmanifestationsofAIS. 【KeywordslScoliosis;Tonsil;Magneticresonanceimaging;Adolescent 青少年特发性脊柱侧凸(adolescentidiopathic 基金项目:江苏省南京市卫生局专项基金(ZKX05016) 作者单位:210008南京大学医学院附属鼓楼医院脊柱外科 scoliosis,AIS)占全部脊柱侧凸患者的74.7%…,其发 病机制至今不明.临床工作中,明确小脑扁桃体 的位置在AIS的鉴别诊断中(排除Chiari畸形合并 2月第27卷第2期ChinJOrthop,Fe 脊柱侧凸)极为重要.Cheng等发现,17.9%的AIS 患者的小脑扁桃体下移超过枕骨大孔.该研究局限 于小弯度脊柱侧凸居多的病例.为分析大弯度 (Cobb角>40.)AIS患者的小脑扁桃体位置,我们对 203例需要手术的AIS患者和86名年龄相当的健 康青少年小脑扁桃体位置进行了MRI测量,通过分 析两组之间的差异,并与AIS的侧凸类型相关联,探 讨AIS患者小脑扁桃体位置异常的临床意义. 资料与方法 一 , 一 般资料 2004年2月至2005年l0月,于我院就诊的 203例AIS患者,男27例,女176例;年龄l2,l8 岁,平均(14.6-+1.6)岁.所有AIS患者均经详细的体 检和全脊柱站立后前位X线片检查而诊断,经MRI 排除可能存在的大脑,中脑,小脑,脊髓病变,并参考 枕颈部的矢状面MRI成像上小脑扁桃体下移超出 枕骨大孔5mm的排除Chiafi畸形_6].由专人按 照标准方法测量脊柱冠状面的Cobb角,本研究取 每位患者所有侧凸Cobb角中的最大值.本组AIS 患者的Cobb角范围为40.-130.,平均55.3.+16.6.. AIS患者根据Cobb角大小分为:A组,40.-59.,150 例;B组,60.-89.,41例;C组,90.以上,l2例.根据 侧凸主弯的方向和部位分为单右胸弯,单左胸弯,双 胸弯,胸腰双弯,长胸弯,胸腰弯和腰弯.胸腰双弯包 括胸腰双主弯,胸弯大于腰弯(即KingII型)和胸弯 小于腰弯(即KingI型)三类.其中,按照是否为典 型侧凸模式分为典型侧凸和不典型侧凸],前者包 括单右胸弯(n=49),胸腰双弯(n=89),胸腰弯(n= l1)和腰弯(n=37),而后者包括单左胸弯(n=1),双 胸弯(n=8)和长胸弯(n=8). 正常对照组青少年来自本院门诊或急诊,因颈 肩痛或颈肩部外伤等行颈部(包括枕颈部在内)MR 检查的青少年,共86例,男,女各43例;年龄12-18 岁,平均(15.7+1.8)岁.对照组青少年均经详细的体 检和MR检查以排除可能存在的大脑,中脑,小脑, 脊髓病变及脊柱侧凸,脊柱后凸和脊椎发育异常等. 二,MRI测量 所有AIS患者和正常对照组青少年均行包括枕 颈部在内的薄层(层厚=3mm)矢状面MRI扫描(T. 加权序列:TR400ms,TE20ms),并对MRI影像进行 分析(PACS系统,FirstTech公司).首先,确定正中 矢状面以及左右侧的薄层MRI扫描图像,因为小脑 扁桃体并非矢状面正中结构,而是旁正中结构隋],故 ? 97? 选择小脑扁桃体向尾端突出最明显的图像.在选中 的图像上,确定枕骨大孔的连线(thelineconnecting thebasionandtheopisthion,BO线),即枕骨大孔前 后缘骨皮质的最低点之间的连线1.测量同一个矢 状面薄层MRI图像上的小脑扁桃体的位置.本研究 根据Aboulezz等采用的方法],通过测量小脑扁桃 体尖端向下超出BO线的距离(d)来反映小脑扁桃 体的位置(图1),d值的测量精确到0.1mm.若小脑 扁桃体尖端向下超出BO线,则d为正值;若小脑扁 桃体尖端与BO线平齐,则d为O;若小脑扁桃体尖 端向上超出BO线,则d为负值.d若为正值,即存 在小脑扁桃体异位. a枕骨大孔前后缘骨皮质的最低点之间的连线(BO线)b经小 脑扁桃体尖端与a平行的直线d小脑扁桃体尖端超出 BO线的距离,即a与b线之间的垂直距离,d为正值 图1颈枕部矢状面MR1图像上小脑扁桃体位置的测量示意图 三,统计学分析 记录所有AIS患者和对照组青少年的d值,计 算出相应的均值和标准差.运用统计学分析软件 (SPSSl1.5软件包),计算d值在各组内的频率分 布,并用单因素方差分析比较d值在AIS与对照组 组间的差异,用)(检验分析年龄和性别对小脑扁桃 体位置的影响,以及小脑扁桃体位置与侧凸Cobb 角和侧凸类型之间的关系. 结果 一 ,AIS患者与正常对照组青少年的小脑扁桃 体位置 AIS患者和对照组青少年d值的范围分别为 - 9.2-4.8mm和一9.1-1.8mm,平均值分别为(-0.9? 2.6)mm和(一2.9?2.4)mm.AIS患者的d值明显大 于正常对照组(F=52.24,P<0.001),即AIS患者的平 均小脑扁桃体位置较正常对照组低. 7O例(34.5%)AIS患者d值为正值,即存在小 ? 98?2007年2月第27卷第2期ChinJOrthop,February2007,Vo1.27,No.2 脑扁桃体异位,且27例(13.3%)患者d值I>2mm (1);而在对照组内,仅5名(5.8%)青少年的小脑 扁桃体发生异位,无一例d值?2mm(表1).小脑扁 桃体异位的频率在AIS组和对照组之间的分布存在 显着差异(X2值=25.84,P<0.001). 二,不同Cobb角分组AIS患者间的小脑扁桃 体的位置 在不同Cobb角分组间,小脑扁桃体位置的分 布无显着差异(x值=2.077,P=-O.722,表1).其中,A 组患者的小脑扁桃体异位的发生率为35.3%,B组 为36.6%,C组为16.7%. 三,不同侧凸类型AIS患者小脑扁桃体的位置 在不同侧凸类型中,小脑扁桃体异位的发生率 在双胸弯的患者最高(62.5%,5/8),其次是胸腰双弯 (39-3%,35/89),胸腰弯(36.4%,4/11),单右胸弯 (34.7%,17/49),腰弯(21.6%,8/37)和长胸弯 (12.5%,1/8)(表2).其中,双胸弯患者小脑扁桃体 异位的发生率与其他侧凸类型患者小脑扁桃体异位 发生率比较,差异无统计学意义(x=2.894,P= 0.089);而腰弯患者和腰部以上侧凸(包括胸腰弯, 胸腰双弯和胸弯)患者的小脑扁桃体异位的发生率 分别为21.6%(8/37)和37.4%(62/166),二者比较差 异有统计学意义(X2=3.524,P=-O.049).本研究的不典 型侧凸患者中,小脑扁桃体异位的发生率为34.5% (6/17),典型侧凸则为34.4%(64/186),二者比较差 异无统计学意义(x=0.005,P=O.941). 四,年龄和性别对小脑扁桃体位置的影响 在AIS组和对照组中,不同年龄对小脑扁桃体 位置的影响不显着(AIS组x值=5.906,P=-O.434;对 照组X2值=4.694,P=-O.584,图2a).男孩和女孩小脑 扁桃体的位置也无显着性差异(AIS组x值=0.018, P=-0.893;对照组x值=1.9ll,0.167,图2b). 讨论 一 ,小脑扁桃体位置在AIS诊治中的意义 AIS是发生于青春发育期前后的脊柱侧凸畸 形.其诊断标准只能通过排除其他原因所引起的脊 柱侧凸畸形后诊断.实验表明,AIS患者存在本体感 觉和空间定位功能的障碍[9-12],这意味着可能存在 耳一前庭系统功能的缺陷.有学者在l临床工作中发 现,大约有27%-56%的AIS患者存在体感诱发电位 的延迟L5].近来随着放射影像学技术的进步,在初 诊为AIS的患者中,发现部分存在着Chiari畸形I 型和(或)脊髓空洞[1,13]0另外,有研究发现这种躯体 感觉的异常与小脑扁桃体异位显着关联].这表明 AIS患者可能存在一定的中枢神经系统的异常. 本研究在MRI图像上测量了203例AIS患者 和86名正常青少年的小脑扁桃体位置,结果表明, AIS患者的平均小脑扁桃体的位置显着低于正常对 照组,而且出现小脑扁桃体异位的比率显着高于对 表1AIS患者与对照组的一般资料和小脑扁桃体位置 典型侧凸 单右胸弯 胸腰双弯 胸腰弯 腰弯 不典型侧凸 单左胸弯 双胸弯 长胸弯 25(13.4%) 6(12-3%) l6(18.0%) 1(9.1%) 2(5.4%) 2(11.8%) 0 1(12.5%, 1(12.5%) %%%%%%%, 47346355 4496?502Z33332361 4754865?613 %%%%%%% 0433250 ?2?7630002222125 848516?J一一,一,,2,9974773,一?927030?4n 跖?卯"?88 重一 棼 毽 藿 ? 2月第27卷第2期ChinJOrthop,F -- 4.0 萋一3.0 连一2.0 翟 一 1-0 O.O 枕骨大孔水平 12131415161718 年龄(岁) 对照组AIS组b 分组 圈2对照组和AIS组青少年的小脑扁桃体位置 与年龄(a),性别(b)的关系 照组.这表明AIS患者的小脑扁桃体的位置与正常 对照组青少年有明显的差异.本研究中所有AIS患 者小脑扁桃体位置均未超过枕骨大孔下5mm,即未 达到Chiari畸形I型的诊断[6,14,15]0Barkovich等[在 MRI图像上测量了200名健康成人和25例临床诊 断为症状性Chiari畸形I型患者的小脑扁桃体位 置,作者认为,小脑扁桃体超出枕骨大孔下2mm可 认为是病理性异常.本研究正常对照组青少年无一 例小脑扁桃体异位超过2mm,而13.3%的AIS患者 的小脑扁桃体异位超过2mm,那么AIS患者中小脑 扁桃体异位超过2mm可考虑为异常.据此,本研究 中小脑扁桃体异位超过2mm的AIS患者可认为存 在病理性的异常,而这可能与部分AIS患者出现的 躯体感觉和本体感觉异常以及空间定位功能障碍有 关.这需要进一步更深入的研究. 二,AIS患者小脑扁桃体位置与侧凸类型的关系 本研究发现,AIS患者中小脑扁桃体异位的发 生率以双胸弯多见,且侧凸位于胸和胸腰以上水平 ? 99? 的患者小脑扁桃体异位发生率显着高于侧凸位于腰 部的患者.我们以往的研究表明,伴Chiari畸形和 (或)脊髓空洞的脊柱侧凸以胸弯多见?.Chu等n 研究发现,AIS患者脊柱较脊髓长,尤以胸椎显着. 伴小脑扁桃体异位的脊柱侧凸常见部位与伴有 Chiari畸形和(或)脊髓空洞的脊柱侧凸的常见部位 以及脊柱前柱过显着生长的部位相一致.在儿童和 青少年中,脊柱的纵向生长依赖于椎体的上下终板 软骨中进行的软骨内成骨;青春期前后,胸椎上下 终板软骨的闭合较颈椎和腰椎迟[1810这些结果提示 小脑扁桃体异位可能与AIS的侧凸类型存在关联. Cheng等运用MR检查l17例AIS患者和53 名健康青少年的枕颈部,发现对照组青少年无一例 出现小脑扁桃体异位,而AIS患者中有17.9%出现 小脑扁桃体异位.作者还发现,Cobb角越大则小脑 扁桃体异位的比率越高.但他们的研究Cobb角41. 以上的仅占AIS患者数的27%.本研究发现,在大 弯度(Cobb角大于40.)AIS患者中小脑扁桃体异位 的发生率为34.5%,高于Cheng等报道的小脑扁 桃体异位的发生率.我们还发现,随着Cobb角从 40.增加到90.及以上,小脑扁桃体异位的比率无明 显的增加.C组(Cobb角大于90.)患者的小脑扁桃 体异位的发生率较A组(Cobb角40.-59.)和B组 (Cobb角60.-89.)患者低,这可能与C组患者较少 有关.同时,本研究未发现小脑扁桃体异位的发生率 在不典型侧凸与典型侧凸AIS患者中存在显着性差 异,这可能与不典型侧凸的患者例数较少有关. 三,年龄,性别以及种族因素对小脑扁桃体位置 的影响 Mikulis等研究发现,儿童,青少年和青年的小 脑扁桃体平均位置显着地低于80岁以上的老年人. 作者认为,出生后到成人,小脑扁桃体位置低于枕骨 大孔水平,并随着年龄的增长逐渐上升至与枕骨大 孔水平相齐.我们也分析了青少年年龄对小脑扁桃 体位置的影响,结果发现,无论在对照组还是AIS 组,不同年龄的青少年(12-18岁)的小脑扁桃体位 置无显着性差异.这表明,青少年在12-18岁的阶 段,即青春期前后,小脑扁桃体位置可能无明显变 化.而在本研究中,无论是对照组青少年还是AIS患 者,男孩和女孩间小脑扁桃体的位置无显着性差异. 本研究中,对照组小脑扁桃体异位的发生率为 5.8%.Cheng等,健康青少年的小脑扁桃体均 位于枕骨大孔以上水平.Mikulis等测量221名健 康人的小脑扁桃体位置,其中有18名青少年,其小 ? l0o?2oo7年2月第27卷第2期ChinJOrthop,Februarv2007,Vo1.27,No.2 脑扁桃体平均位置为枕骨大孔下0.4mm,有超过一 半的健康青少年的小脑扁桃体位置低于枕骨大孔. 而Barkovich等?测量了200名健康成人的小脑扁 桃体位置,发现其位置为枕骨大孔下5mm到枕骨 大孔上8mm.Aboulezz等也认为,小脑扁桃体位 于枕骨大孔下2mm以上水平可考虑为正常.可见, 西方人和东方人的小脑扁桃体位置存在明显的差 异,而这种差异可能与种族有关.据我们所知,本研 究中健康青少年有86名,人数不少于Cheng等和 Mikulis等研究中的青少年人数,而本研究采用的 测量方法与他们的测量方法相同或相似.因此,我们 认为,在中国大陆小脑扁桃体位置低于枕骨大孔的 青少年比例极低.这是本研究的另一重要发现. 本研究尚有以下不足.首先,对照组性别比例不 能与AIS患者相匹配.这是因为对照组由颈肩痛或 颈肩部外伤的青少年构成,其并非是以女孩居多的 群体,而AIS患者是以女孩居多的群体,在临床工作 中找到样本足够大同时又以女孩居多的青少年作为 对照组有难度.其次,本研究缺乏AIS患者的神经电 生理的检查结果(体感诱发电位).在今后的研究中, 我们将进一步明确大弯度AIS患者的小脑扁桃体异 位的发生与体感诱发电位的潜在异常之间的关系. 参考文献 l邱勇,朱丽华,吕锦瑜,等.脊柱侧凸病因学的临床分类研究.中 华骨科杂志,2000,20:265—268. 2MillerNH,ed.Adolescentidiopathicscoliosis:etiology.In:Wein— steinSL,ed.Thepediatricspineprinciplesandpractice.Philadel— phia:LippincottWilliams&Wilkins.2001.347—354. 3邱贵兴.特发性脊柱侧凸病因学研究进展.国外医学骨科学分册, 2002,23:67—69. 4JusticeCM,MillerNH,MarosyB,eta1.Familialidiopathicscoliosis: evidenceofanX—linkedsusceptibilitylocus.Spine,2003,28:589— 594. 5ChengJC,ChauWW,GuoX, nanceimagingreferencelevel eta1.Redefiningthemagneticreso— forthecerebellartonsil:astudyof 170adolescentswithnornlalversusidiopathicseoliosis.Spine,2003, 28:8l5-8l8. 6AboulezzAO,SartorK,GeyerCA,eta1.Positionofcerebellarton. silsinthenormalpopulationandinpatientswithChiarimalforma? tion:aquantitativeapproachwithMRimaging.jComputAssistTo? mogr,1985.9:1033-1036. 7SpiegelDA,FlynnJM,StasikelisPJ,eta1.Scolioticcurvepatterns inpatientswithChiariImalformationand/orsyringomyelia.Spine, 2003,28:2139—2146. 8MikulisDJ,DiazO,EgglinTK,eta1Varianceofthepositionofthe cerebellartonsilswithage:preliminaryreport.Radiology,1992,183: 725-728. 9YekutielM,RobinGC,YaromR.Proprioceptivefunctioninchildren withadolescentidiopathicscoliosis.Spine,1981,6:560-566. 10HermanR,MixonJ,FisherA,eta1.Idiopathicseoliosisandthe centralnervoussystem:amotorcontrolproblem.TheHarringtonlec? ture,1983.ScoliosisResearchSociety.Spine,1985.10:l—l4. 1lHausmannON,BoniT,PfirrmannCW,eta1.Preoperativeradiologi? calandelectrophysiologicalevaluationin100adolescentidiopathic scoliosispatients.EurSpineJ,2003,12:501—506. 12ChengJC,GuoX,SherAH,eta1.Correlationbetweencurveseveri. ty,somatosensoryevokedpotentials,andmagneticresonanceimang inadolescentidiopathicscoliosis.Spine,1999,24:1679—1684. 13邱勇,王斌,朱泽章,等.脊柱侧凸伴发Chiari畸形和(或)脊髓空 洞的手术治疗.中华骨科杂志,2oo3,23:564—567. 14MeadowsJ,GuamieriM,MillerK,eta1.TypeIChiarimalform.d- tion:areviewoftheliterature.JNeurosurgery.2001.ll:220—229. 15ChengJS,NashJ,MeyerGA.ChiaritypeImalformationrevisited: diagnosisandtreatment.Neurologist.2002.8:357—362. 16BarkovichAJ,WippoldFJ,ShermanJL.eta1.Significanceofeere. bellartonsillarpositiononMR.AJNRAmJNeuroradio1.1986.7: 795-799. 17ChuWC,LamWW,ChanYL,eta1.Relativeshorteningandfunc— tionaltetheringofspinalcordinadolescentidiopathicscoliosis: studywithmuhiplanarreformatmagneticresonanceimagingandso— matosensoryevokedpotentia1.Spine,2006,3l:El9—25. 18GaneyTM.OgdenJA.eds.Developmentandmaturationoftheaxial skeleton.In:WeinsteinSL.ed.1Thepediatricspine:principlesand practice.NewYork:LippincottWilliams&Wilkins.2001.3-54. (收稿日期:2006—03—16) (本文编辑:闫富宏) 全国足踝外科学习班与学术研讨会征文通知 由中华医学会骨科学分会足踝外科学组主办,北京冶金 医院,北京足踝外科研究所承办的全国足踝外科学习班与学 术研讨会定于2007年9月在湖北省宜昌市召开. 1.征文内容:小腿与足,踝部创伤的临床治疗经验,基 础研究,新技术,新方法;显微外科及关节镜外科在小腿与足 踝部的应用;小腿与足踝部的骨病,肿瘤及畸形矫正的治疗 ? 肖自,? 经验;足踝部各种疼痛性疾病的治疗体会及科研成果等. 2.征文要求:论文在3000字以内,附500字以内摘要, 最好打印,要求加盖公章. 来稿请寄:北京市安外小关街5l号北京冶金医院陈兆 军收,邮政编码:l00029. 截稿13期:2007年7月3013.请自留底稿,恕不退稿.